Reporte de caso cl�nico de necrosis grasa subcut�nea
complicada ingresada en terapia intensiva neonatal del hospital
�del Ni�o Dr. Francisco de Icaza Bustamante
Dra.
M�nica Ponce Alcocer
[email protected]
Dra.
M�nica Silva Monta�o
[email protected]
Dr. Justo Santana Carlos
[email protected]
Dra.
Katerine Ar�valo Morales
�[email protected]
Dra.
Gloria Laime Ramos
�[email protected]
Hospital Francisco Icaza Bustamante
Guayaquil-Ecuador
RESUMEN
Introducci�n: La necrosis grasa (NG) de reci�n nacido es una
paniculitis poco frecuente, afecta a neonatos a t�rmino relacionado a factores
maternos como diabetes gestacional, preclampsia, uso
de drogas (coca�na), o factores neonatales como asfixia, aspiraci�n de meconio
e hipotermia. Se presenta a continuaci�n un caso cl�nico de un neonato que
presento necrosis grasa complicada ingresado en Terapia Intensiva Neonatal, con
diagn�stico cl�nico e histopatol�gico, cuya gravedad podr�a relacionarse al
factor materno inmunol�gico. Objetivo:
Analizar un caso de necrosis grasa complicada en un neonato con compromiso
inmunol�gico. Materiales y m�todo:� Estudio descriptivo - observacional, reporte
de caso, neonato femenino de 22 d�as con cuadro insidioso, con lesi�n d�rmica
eritematosa inicial tipo picadura de insecto en regi�n lumbar, con signos
locales de inflamaci�n, que aumenta de tama�o con rapidez, midiendo entre 15 x
15cm abarcando toda la regi�n dorsolumbar, como
impresi�n diagnostica infecci�n de partes de blandas, requiere curaci�n
quir�rgica, biopsia y cobertura antibi�tica. Resultados: neonato con cuadro cl�nico, histopatolog�a compatible
con una necrosis grasa subcut�nea de gran compromiso, que podr�a asociarse a
enfermedad materna autoinmune. Conclusiones:
La necrosis grasa subcut�nea es un tipo de paniculitis, es multifactorial, cuya
agresividad y r�pida progresi�n se pueden relacionar a factores de origen
inmunol�gico,
Palabras clave: necrosis grasa subcut�nea; paniculitis lobulillar; hipocomplementemia,
d�ficit inmunol�gico primario, hipocalcemia
�
Clinical case report of complicated subcutaneous fat
necrosis admitted to the neonatal intensive care unit of the hospital
del ni�o Dr.
Francisco de Icaza Bustamante
ABSTRACT
Introduction: Fat necrosis (NG) of the newborn is a rare panniculitis that affects
full-term neonates related to maternal factors such as gestational diabetes,
preeclampsia, drug use (cocaine), or neonatal factors such as asphyxia,
meconium aspiration, and hypothermia. The following is a clinical case of a
newborn who presented complicated fat necrosis admitted to Neonatal Intensive
Care Unit, with a clinical and histopathological diagnosis, whose severity
could be related to the maternal immunological factor.
Objective: To analyze a case
of complicated fat necrosis in a newborn with immunocompromise.
Materials and method: Descriptive -
observational study, case report, female newborn of 22 days with insidious
symptoms, with initial erythematous dermal lesion type insect bite in the
lumbar region, with local signs of inflammation, which increases in size
rapidly, measuring between 15 x 15cm covering the entire thoracolumbar region,
as an impression diagnoses soft tissue infection, requires surgical cure,
biopsy and antibiotic coverage. Results: neonate with clinical picture, histopathology compatible
with a highly compromised subcutaneous fat necrosis, which could be associated
with maternal autoimmune disease.
Conclusions: Subcutaneous fat necrosis is a type of panniculitis, it is
multifactorial, whose aggressiveness and rapid progression can be related to
factors of immunological origin
Keywords:
subcutaneous fat necrosis;
lobular panniculitis; hypocomplementemia, primary
immune deficiency, hypocalcaemia
Art�culo
recibido:� 20 marzo 2022
Aceptado para
publicaci�n: 15 abril 2022
Correspondencia: [email protected]
Conflictos de Inter�s: Ninguna que declarar
1. INTRODUCCI�N
La necrosis
grasa subcut�nea del reci�n nacido es una paniculitis presentaci�n autolimitada a reci�n nacidos a t�rmino o post�rmino, se presenta dentro de las primeras semanas de
vida. Cl�nicamente se caracteriza por presentar placas y n�dulos
subcut�neos firmes, rojos o morados. Cuya evoluci�n es favorable con resoluci�n
espont�nea durante varias semanas o meses. Pero puede complicarse con
alteraciones metab�licas como hipercalcemia.
Su etiolog�a
aun es desconocida pero los factores precipitantes asociados son asfixia, la
hipotermia, la aspiraci�n de meconio, el trauma obst�trico y algunas
enfermedades maternas sist�micas, como la preeclampsia
y la diabetes, uso de sustancias (bloqueadores de los canales de calcio,
coca�na), consumo y/o exposici�n pasiva de tabaco, incompatibilidad Rh
materno-fetal. La literatura el riesgo de NG en reci�n nacidos sometidos a
hipotermia terap�utica por encefalopat�a hip�xico-isqu�mica
(EHI). En un estudio retrospectivo del Pozzo-Magana
y Ho, encontraron que 11 de 12 pacientes (91,1 %) expuestos a hipotermia terap�utica
por EHI desarrollaron NG, otro factor relacionado es el trauma local
durante el parto (Pozzo et al., 2016).
El mecanismo
exacto a�n no est� claro, pero se cree que la alta proporci�n de �cidos grasos
saturados e insaturados, de alguna manera, dan como resultado la
cristalizaci�n, la lesi�n de los adipocitos y la inflamaci�n granulomatosa. El
examen microsc�pico muestra una paniculitis lobulillar
con neutr�filos, linfocitos y macr�fagos, as� como hendiduras en forma de aguja
en una disposici�n radial en lipocitos, macr�fagos y
c�lulas gigantes, pueden encontrarse focos de calcificaci�n. (Velasquez et al., 2021).
Las
complicaciones sist�micas incluyen trombocitopenia, hipertrigliceridemia
e hipercalcemia, que pueden ser mortales. Se desconoce la verdadera incidencia
de la hipercalcemia como complicaci�n y aparece en promedio 6 meses despu�s de
la necrosis grasa. Los lactantes con hipercalcemia pueden permanecer
asintom�ticos, pueden presentar caracter�sticas inespec�ficas, como mala
alimentaci�n e hipoton�a, o incluso pueden presentar calcificaciones distr�ficas sist�micas, como nefrolitiasis. (kannenberg et
al.,2019)
La hipercalcemia debe monitorizarse en el lactante, se
controla con hidrataci�n, restricci�n diet�tica de calcio y vitamina D, diur�ticos
que pierden calcio (furosemida), calcitonina, bisfosfonatos
(etidronato) y corticosteroides
sist�micos
2. ESTRATEGIAS METODOL�GICAS
�El tipo de investigaci�n aplicado fue el descriptivo �
observacional, que benefici� en la recolecci�n de datos de la historia cl�nica
obtenida del �rea de Neonatolog�a del Hospital de ni�os Dr. Hospital Francisco
Icaza Bustamante ubicado en la provincia de Guayas, cant�n Guayaquil.
3. DESCRIPCI�N
DEL CASO
Neonato
femenino, que llega de 22 d�as de vida, como c�digo rojo derivado del Hospital
B�sico Martin Icaza de Babahoyo, el 25 de julio del 2021, con sospecha
diagn�stico de absceso de pared tor�cica.
Antecedentes Prenatales: madre de 26a�os de edad, secundigesta,
con periodo intergen�sico 9a�os, embarazo controlado
por 10 ocasiones, con 4 ecograf�as obst�tricas de reporte normales, embarazo
sin complicaciones, niega todo factor asociado (infecciones, fiebre, fistula amni�tica,
covid 19, diabetes, consumo de drogas, preclampsia).
Antecedentes neonatales: Neonato de sexo femenina obtenida por parto vaginal simple
en maternidad, aparentemente sin complicaciones, niega asfixia neonatal,
egresadas antes de las 24horas de vida. Valorada en 41semanas de gestaci�n, con
peso de 3700gramos
Cuadro cl�nico: de 5 d�as que inicia con irritabilidad, llanto que
no calma en brazos, se observa lesi�n d�rmica eritematosa, dolorosa en regi�n
lumbar de 2 x 2cm.� Es llevado a medico
de Centro de Salud, quien da medicaci�n oral y crema local de corticoides.
A las 24horas
mama refiere que aprecia drenaje amarillo a trav�s de lesi�n, presenta fiebre, aumento
del tama�o del eritema, por ello es llevado a Hospital de Babahoyo donde es
ingresado por 3 d�as. Donde colocan v�a perif�rica, aplican primer esquema de
antibi�ticos, realizan ex�menes, pero al observar que �rea se torna de mayor
tama�o, les impresiona absceso de pared tor�cica, por ello derivan como c�digo
rojo
Llega a
Observaci�n Neonatal de Hospital Francisco Icaza Bustamante con TRIPS de 20 (febril,
quejumbroso, taquipneico), con llanto a manipulaci�n,
se aprecia gran lesi�n eritematosa que mide aproximadamente 15 x 15 cm., en el
centro �rea viol�cea de 3 x 3cm, impresiona picadura de insecto, localizada en
regi�n dorsolumbar, que abarca tanto regi�n axilar
derecha e izquierda, pero del lado derecho con caracter�sticas caliente, dolorosa,
fluctuante, impresiona colecci�n de bordes irregulares.
Su abordaje
al ingreso de UCIN: comprende soporte de oxigeno por c�nula nasal, analgesia,
cobertura antibi�tica, pase a terapia intensiva.
Evoluci�n: a
las 5h de ingresado se aprecia drenaje purulento espontaneo, paciente s�ptico, �lgico, estudio ecogr�fico de partes blandas reporta
colecciones en regi�n dorso lumbar de tama�o diferentes, de contenido denso,
aproximadamente de 25ml cada uno, con ello se decide punci�n y drenaje de
absceso en quir�fano.
Ingresa a quir�fano
realizan curaci�n, bajo anestesia drenaje de 250ml de contenido purulento que
se env�a a estudio, se realiza biopsia, y colocaci�n drenes.�
Evoluci�n no
es buena, inestabilidad, sepsis, con colecciones recurrentes que abarcan toda
la regi�n dorsal, drenando material amarillo espeso continuo, se recaba cultivo
positivo a Staphylococcus aureus,
mejorando cobertura antibi�tica con sensibilidad a germen identificado
Servicio de Cirug�a General y cirug�a pl�stica asisten
al paciente, realizando a los 34 d�as de vida, limpieza quir�rgica cuyo hallazgo
fue la presencia de tejido desvitalizado en fascia pretor�cica
con importante necrosis caseosa. Luego de limpieza quir�rgica se cubre herida
con gasas y realizan curaciones diarias.
��
Bajo
seguimiento de sub-especialistas, curaciones posteriores muestran mejor�a, se
recaba biopsia de tejido que corrobora diagnostico necrosis grasa subcut�nea.
A los 2 meses
y medio es egresado de sala de UCIN; bajo seguimiento de cirug�a pl�stica y pedi�trica,
dermatolog�a.
Ante la
severidad del cuadro se plantea descarte inmunodeficiencia primaria, se
realizan estudio de GAME (normal), niveles de C3 y C4 bajos que podr�an
considerarse propio de etapa neonatal. pero en estudios maternos reporta hipocomplementemia, se sugieren estudios especiales para descarte
lupus materno, y seguimiento neonatal por parte de Inmun�logo y Reumat�logo y
pediatra ante probable lupus neonatal.
RESULTADOS DE EX�MENES
Biometr�a de ingreso: leucocitos
7.600 /mm3, neutr�filos 6.8 %(VA 516) linfocitosis (54%) monocitosis
(36%),
LDH
247, gasometr�a normal, calcio s�rico de 8, PCR 38, Procalcitonina 0.2
Biopsia: epidermis necr�tica y desprendida de la dermis, sobre una dermis necr�tica.
Se aprecian focos de vasculitis en la dermis profunda. En el tejido celular
subcut�neo se observa una paniculitis mixta, predominantemente lobulillar, compuesta por linfocitos e histiocito. Se
aprecia necrosis del tejido graso, hemorragia y lipofagia.
No se aprecian calcificaciones.
Cultivo de secreci�n: Staphylococcus aureus
Cultivo para KOCH negativos.
GAME
normal
C3 y C4 en neonato bajo de lo normal, CD19
- CD23, CD3, CD4, CD8 Normal,
CH50
normal,
C3 y C4 maternos: bajos, sospecha de lupus maternos
Panel de inmunodeficiencia primaria por secuenciaci�n
gen�tica: normal
4. DISCUSI�N�
La necrosis
grasa subcut�nea generalmente ocurre en reci�n nacidos a t�rmino durante el primer
mes de vida. Entre los factores desencadenantes referidos en la literatura
tenemos la hipotermia (como con el enfriamiento terap�utico para la EHI, la
hipoglucemia, la hipoxemia perinatal y posiblemente, el trauma del parto. La
afecci�n se presenta como n�dulos y placas subcut�neos caracter�sticamente
sim�tricos, circunscritos, eritematosos e indurados en las mejillas, los
hombros, la espalda, las nalgas y los muslos. (kannenberg et al.,2019)
Fisiopatolog�a
La patogenia de la NGRN a�n no est� clara; una hip�tesis
propone que podr�a ser resultado de la combinaci�n de hipoxia tisular local y
presi�n mec�nica; otra sugiere que el enriquecimiento de los �cidos este�rico y
los �cidos palm�ticos saturados en la grasa neonatal predispone al tejido a la
cristalizaci�n a bajas temperaturas. La organizaci�n de la grasa neonatal con
alto contenido de �cidos grasos saturados y su mayor punto de fusi�n en
comparaci�n con la grasa adulta conduce a una tendencia a la solidificaci�n y
cristalizaci�n (L�pez et al., 2020)
La NG puede estar asociada a complicaciones
metab�licas frecuentes como hipoglucemia, hipertrigliceridemia,
hipercalcemia, anemia y trombocitopenia. La hipercalcemia es la m�s
peligrosa, generalmente se desarrolla cuando las lesiones cut�neas comienzan a
resolverse y presentarse hasta 6 meses despu�s de la resoluci�n de la
enfermedad. La hipercalcemia secundaria a altos niveles de 1,
25-dihidroxivitamina D3 secretada por los macr�fagos que dan como resultado una
mayor absorci�n de calcio, una mayor actividad de las prostaglandinas que
conduce a la activaci�n de los osteoclastos y la liberaci�n directa de calcio
de las c�lulas grasas necr�ticas. La trombocitopenia aparece
simult�neamente con el desarrollo de n�dulos subcut�neos. Se considera que
est� causado por el secuestro de plaquetas perif�ricas y las dislipidemias est�n causadas por la movilizaci�n de �cidos
grasos del tejido adiposo. (Velasquez et al., 2021).
Los cambios
histopatol�gicos en la necrosis grasa subcut�nea del reci�n nacido incluyen paniculitis
predominantemente lobulillar con infiltrado
inflamatorio cr�nico, cristales en forma de aguja dentro de macr�fagos y
adipocitos. Tambi�n se pueden discernir c�lulas gigantes multinucleares y �reas focales de calcificaci�n
distribuidas por toda la grasa necr�tica. (Choudhary et al.,2019)
Manifestaciones
Cl�nica la aparici�n de
lesiones cut�neas en promedio es de seis a diez d�as, el 92% desarrollan
lesiones en los primeros 28 d�as de vida (56% en la primera
semana). Se caracteriza por presentar n�dulos o placas
circunscritos, m�viles, eritematoso viol�ceos, subcut�neos, lesiones van desde
peque�os n�dulos �nicos (<1 cm) hasta m�ltiples n�dulos grandes de hasta 8
cm de di�metro. (Choudhary
et al.,2019)
Los brazos y
los hombros son las �reas m�s frecuentemente involucradas (57%), otros lugares
son gl�teos, muslos, progresi�n r�pida puede abarcar grandes �reas del cuerpo,
sin comprometer los genitales, las palmas de las manos y las plantas de los
pies, que carecen de tejido adiposo subcut�neo. De caracter�sticas inciales firmes, pero pueden volverse fluctuantes y
romperse, con el posterior drenaje de una sustancia grasa necr�tica similar a
la tiza. En orden frecuencia las manifestaciones est�n: n�dulos subcut�neos
(100%), eritema (73%), dolor (23%) y edema (13%). (Pozzo et al., 2016).
Diagn�stico: La identificaci�n oportuna de esta afecci�n es
fundamental, para el diagn�stico se deben considerar tanto la presentaci�n
cl�nica como la biopsia de piel, adem�s de trombocitopenia, hipertrigliceridemia
e hipercalcemia. Sin embargo, para evitar la biopsia de piel, se ha
demostrado que el examen de ultrasonograf�a, junto con el an�lisis de flujo
sangu�neo Doppler, es eficaz para detectar la
necrosis de la grasa subcut�nea del reci�n nacido; por lo general, indica una
se�al de eco subcut�nea alta con o sin calcificaciones. (Pozzo et al., 2016).
El examen
microsc�pico muestra una paniculitis lobulillar con
neutr�filos, linfocitos y macr�fagos, as� como hendiduras en forma de aguja en
una disposici�n radial en lipocitos, macr�fagos y
c�lulas gigantes. Puede haber focos de calcificaci�n. La epidermis
generalmente no est� involucrada. La aspiraci�n con aguja fina de las
lesiones subcut�neas se ha informado como una posible alternativa a la biopsia
de piel para el diagn�stico, revelando las t�picas hendiduras en forma de aguja
(Aye MS et
al.,2018)
Tratamiento y complicaciones: La resoluci�n espont�nea en el primer a�o de vida es
la regla, y el manejo suele ser de apoyo. Los corticosteroides
sist�micos pueden estar indicados en casos severos. Las complicaciones sist�micas
incluyen trombocitopenia, hipertrigliceridemia e
hipercalcemia, que pueden ser mortales y las complicaciones poco frecuentes son
lipoatrofia y ulceraci�n. (Aye MS et al.,2018)
Los lactantes
con hipercalcemia pueden permanecer asintom�ticos, pueden presentar
caracter�sticas inespec�ficas, como mala alimentaci�n e hipoton�a, o incluso pueden
presentar calcificaciones distr�ficas sist�micas,
como nefrolitiasis. La duraci�n exacta de la monitorizaci�n de la
hipercalcemia sigue sin estar clara. La hipercalcemia se controla con
hidrataci�n, restricci�n diet�tica de calcio y vitamina D, diur�ticos que
pierden calcio (p. ej., furosemida), calcitonina, bisfosfonatos
(p. ej., etidronato) y corticosteroides
sist�micos. (Aye
MS et al.,2018)
Pron�stico:
La necrosis grasa
subcut�nea del reci�n nacido es con frecuencia una condici�n transitoria que se
resuelve por s� sola. Se resuelve espont�neamente en unos meses.
5. CONCLUSI�N
La necrosis
Grasa subcut�nea generalmente tiene un pron�stico favorable con resoluci�n
espont�nea dentro de unas pocas semanas o meses. Se asocia a factores de riesgo
maternos y fetales. Los maternos incluyen preeclampsia,
diabetes mellitus gestacional, iatrogenia (bloqueadores de los canales de
calcio y coca�na), tabaquismo activo o pasivo, isoinmunizaci�n
Rh y parto traum�tico; mientras que los fetales incluyen prolapso del cord�n,
aspiraci�n de meconio, asfixia perinatal, sepsis neonatal e hipotermia
terap�utica
Se present�
el caso de neonato a t�rmino, con manifestaci�n entre la segunda y tercera semana
de vida, sin antecedentes maternos y neonatales. Que presenta lesi�n de inicio
agudo, localizado pero que avanza r�pidamente hasta comprometer regi�n dorsolumbar.
Por la
cl�nica del paciente y la histopatolog�a es compatible con una paniculitis de
tipo necrosis grasa, ante la severidad del cuadro, se realizan estudios para el
d�ficit inmunol�gico primario neonatal que reportan normales, sin embargo en la madre del neonato los estudios inmunol�gicos,
muestran alteraci�n de C3, C4 que sumado a datos cl�nicos maternos de artralgias,
mialgias se inicia descarte de enfermedad autoinmune tipo lupus, artritis etc.
Se plantear�a
entonces a futuro considerar dentro de factores maternos la investigaci�n de
patolog�as autoinmunes que influyen en la evoluci�n de enfermedades neonatales,
entre estas se incluir�an afecciones de piel y tejido blandos.
Conflicto
de intereses: Todos los
autores declaramos que no existe conflictos de inter�s.
Declaraci�n de contribuci�n: Todos los autores contribuyeron en la selecci�n de
b�squeda o art�culos del escrito
6.
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